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El queratoquiste odontogénico constituye un tipo histológico de los quistes odontogénicos del desarrollo cuya mayor incidencia ocurre entre la segunda y tercera décadas de la vida, y puede tener un segundo momento de frecuente aparición hacia la quinta década. Las zonas del tercer molar inferior y el ángulo mandibular son las mayormente afectadas, desde donde la lesión progresa hacia la rama y el cuerpo. Entre los otros quistes odontogénicos este presenta gran importancia debido a la alta tasa de recurrencia ubicada entre el 25 y 60 % además de presentar características histopatológicas que lo diferencian de otras lesiones quísticas. Se reporta un caso en un paciente de sexo femenino, de 33 años de edad, que al examen clínico y radiográfico, presentó una lesión circunscrita al cuerpo de la mandíbula del lado izquierdo, en el área de brote del segundo premolar, radiolucida unilocular. Después de los exámenes clínicos, radiográficos e histopatológico se diagnosticó: queratoquiste odontogénico. Se realizó tratamiento quirúrgico con resultados satisfactorios y sin señales clínicas ni radiográficas de recidiva hasta el momento, el defecto óseo fue reconstruido con hidroxiapatita HAP-200 sin reacción adversa al implante.(AU)